Introduccion: Las neoplasias de la superficie ocular que comprometen la cornea ocurren casi siempre en conexion con lesiones de la conjuntiva o del limbo, pero infrecuentemente se pueden presentar con compromiso corneal aislado. En esos casos pueden inicialmente constituir un reto diagnostico.Objetivo: Describir el caso clinico de un paciente con diagnostico de neoplasia de la superficie ocular (NESO) con compromiso aislado de la cornea, revision de la literatura de esta presentacion clinica poco comun. Diseno del estudio: Reporte de caso.Resumen del caso: Paciente masculino de 44 anos, consulto por aparicion de lesion blanquecina en la cornea del ojo izquierdo y disminucion de la agudeza visual, de un mes de evolucion. Se encontro lesion epitelial de aspecto hiperqueratosico que comprometia 75% del area corneal cubriendo el eje visual casi en su totalidad. Se realizo reseccion quirurgica y estudio histopatologico, informado como neoplasia intraepitelial escamosa de alto grado, con bordes de reseccion libres. No presento signos de recidiva 12 meses despues de la cirugia.Conclusion: La presentacion de una NESO como lesion corneal aislada es poco comun, el clinico debe evaluar cualquier lesion epitelial corneal atipica para descartar esta posibilidad.