Objetivo: Describir el caso de una paciente con una presentacion inusual de queratitis intersticial por sifilis. Diseno: Estudio descriptivo, retrospectivo, reporte de caso. Metodologia: Se realizo una revision de la historia clinica del paciente y de la literatura con referencia al diagnostico. Resultados: Paciente femenina de 67 anos quien consulta por cuadro de 4 dias de evolucion de disminucion progresiva y dolorosa de agudeza visual en ojo derecho. En el examen oftalmologico se evidencio una lesion cilindrica, ramificada en camara anterior, con adherencias al endotelio corneano, edema y leucoma corneano por lo cual se diagnostico queratitis intersticial por sifilis; se confirmo por serologia y se realizo el manejo correspondiente. Conclusiones: Aunque la queratitis intersticial por sifilis tiene baja incidencia y prevalencia en la actualidad, debe tenerse en cuenta dentro de los diagnosticos diferenciales en pacientes que presenten queratitis estromal no ulcerativa y asi mismo, debe hacerse estudio serologico en todos los casos de queratitis estromal bilateral cuya causa no este definida ya que puede ser la unica manifestacion de la enfermedad. Un hallazgo clinico raro es la aparicion de cilindros, rollos o membranas retrocorneales. El conocimiento de todas las formas de presentacion, aun las mas infrecuentes, como en nuestro caso es importante en el diagnostico y manejo de esta patologia.