La leucemia mieloide crónica (LMC) es unaenfermedad que se presenta en tres fases: crisis crónica, acelerada y blástica. El diagnóstico de crisis blástica se establece cuando hay 20% o más de blastos en la médula ósea o infiltración extramedular de blastos, frecuentemente en forma de sarcoma mieloide. La crisis blástica aislada del SNC es muy rara y más aún en pacientes tratados con dasatinib que tiene buena penetrancia a este nivel. Presentamos el caso de un paciente de 61 años con diagnóstico a largo plazo de LMC, en tratamiento con dasatinib, manteniendo una respuesta molecular mayor, que consultó por cefalea y convulsiones, descartando causas anatómicas e infecciosas. El análisis de LCR mostró la presencia de blastos con una biopsia de médula ósea normal que llevó al diagnóstico de crisis blástica aislada del sistema nervioso central. Se continuó el tratamiento con dasatinib a una dosis más alta y se estableció un régimen de quimioterapia intratecal con reservorio de Ommaya con excelentes resultados. La crisis blástica aislada del sistema nervioso central es rara, en la mayoría de los casos se ha notificado bajo tratamiento con imatinib, que tiene baja penetrancia a este nivel. Solo hay un caso en la literatura de crisis blástica tratada con dasatinib y es de origen linfoide. El manejo no está bien establecido debido a la literatura limitada sobre el tema. Se requieren estudios multicéntricos para delinear un tratamiento adecuado en este tipo de casos.