El accidente cerebrovascular en adultos jóvenes es un evento raro presente en menos del 5% de los casos a nivel mundial, representando un reto diagnóstico debido a las múltiples etiologías posibles, entre ellas las infecciones. Del 15% al 40% de los pacientes con sífilis no tratada pueden desarrollar sífilis terciaria con manifestaciones principalmente neurodestructivas, descritas en la sífilis tardía pero con meningitis crónica y accidente cerebrovascular de tipo meningovascular en su fase temprana. Se presenta el caso de un paciente masculino de 40 años con antecedente de cambios de comportamiento, alucinaciones auditivas e insomnio, quien consulta a urgencias por presentar hemiplejia derecha, afasia motora, lesiones palmo-plantares y roseta en glande asociada a adenopatías inguinales. Dados los hallazgos imagenológicos y de líquido cefalorraquídeo se estableció diagnóstico de accidente cerebrovascular isquémico de circulación cerebral anterior izquierda secundario a neurosífilis meningovascular, con confirmación de inmunosupresión por virus de inmunodeficiencia humana. MÉD.UIS.2019;32(2):53-8