La Leishmaniasis es una enfermedad parasitaria que en su infección a mucosas presenta lesiones ulceradas extensas, y que en su compromiso nasal afecta principalmente el septum. Es una enfermedad de predilección por zonas climáticas por debajo de los 1.750 metros, en clima cálido y húmedo, con zonas endémicas en nuestro país. Reportamos en nuestro servicio, el caso de una paciente de 66 años, con historia de aproximadamente 15 años de obstrucción nasal y perforación septal. Diagnóstico de rinitis alérgica con pobre respuesta al manejo médico. Con antecedente de habitar por 16 años zona endémica para Leishmania con lesión en miembro inferior derecho por picadura de “pito”. Biopsia de borde de perforación septal positiva para la enfermedad.