La criptocococis meníngea es la infección fúngica más frecuente del sistema nervioso central; generalmente se presenta en pacientes VIH seropositivos, aunque existe una proporción considerable de paciente VIH seronegativos, siendo en estos casos su presentación más agresiva. Esta infección tiene manifestaciones neurológicas variables que son secundarias al aumento de la presión intracraneal. La ventriculitis con hidrocefalia secundaria es una de las complicaciones de mayor morbi-mortalidad especialmente en pacientes VIH seronegativos. Presentamos un reporte de caso de criptocococis meníngea género Neoformans subtipo Grubbi con ventriculitis e hidrocefalia secundaria en paciente VIH seronegativo confirmado por histopatología.